Abstract
Purpose
Adverse reactions to local anesthetics are widely reported. We report a case of acute upper airway angioedema presumed to be due to the local anesthetic articaine, which was subsequently diagnosed as acquired C1 esterase inhibitor deficiency.
Clinical features
A 54-yr-old woman presented with a history of progressive facial and periorbital edema 24 hr after receiving articaine local anesthetic for a dental procedure. She was in mild respiratory distress but was not stridorous. After inhalational induction with sevoflurane in the operating room, direct laryngoscopy revealed marked edema of supraglottic structures including epiglottis, uvula and aryepiglottic folds and the larynx was not visualized. The patient’s trachea was intubated under direct laryngoscopy. Seventy-two hours later, the endotracheal tube was removed and she made an uneventful recovery.
Initially, the angioedema was thought to be caused by a hypersensitivity reaction to articaine. Later investigations showed normal C3 complement level, very low C4 complement and C1 esterase inhibitor levels confirming a diagnosis of C1 esterase inhibitor deficiency. Subsequently, the patient was started on androgen therapy. Her Cl esterase inhibitor level normalized and she remained symptom free nine months after initial presentation.
Conclusion
We report a case of acute upper airway angioedema secondary to C1 esterase inhibitor deficiency requiring emergency airway management. Anesthesiologists should consider C1 esterase inhibitor deficiency in the differential diagnosis of patients with airway edema and be familiar with the acute and prophylactic treatment of patients with this diagnosis.
Résumé
Objectif
Des réactions indésirables aux anesthésiques locaux sont largement rapportées. Nous présentons un cas d’angio-œdème aigu des voies respiratoires supérieures, d’abord attribué à l’anesthésique local, articaine, mais reconnu par la suite comme la conséquence d’une déficience en inhibiteur de la C1 estérase.
Éléments cliniques
Une femme de 54 ans a consulté pour un œdème facial et périorbital progressif 24 h après avoir reçu l’anesthésique local articaine pour un traitement dentaire. Elle présentait une détresse respiratoire bénigne, mais pas de stridor. Après l’induction réalisée dans la salle d’opération par inhalation de sévoflurane, la laryngoscopie directe a révélé un œdème marqué des structures supraglottiques, y compris l’épiglotte, la luette et les plis aryépiglottiques, et le larynx ne pouvait être visualisé, L’intubation endotrachéale a été faite sous laryngoscopie directe. Soixante-douze heures plus tard, le tube endotrachéal a été retiré et la récupération s’est déroulée sans incident.
On a d’abord cru que l’angio-œdème était causé par une hypersensibilité à l’articadïne. Mais l’examen ultérieur a montré un niveau de complément C3 normal, un complément C4 très faible et un niveau d’inhibiteur de C1 estérase confirmant un diagnostic de déficience d’inhibiteur de C1 estérase. Par la suite, la patiente a été traitée à l’androgène. Le niveau d’inhibiteur de C1 estérase s’est normalisé et aucun symptôme n’était revenu neuf mois après leur manifestation initiale.
Conclusion
Nous avons présenté un cas d’angio-œdème aigu des voies respiratoires supérieures, secondaire à une déficience en inhibiteur de la C1 estérase, qui a nécessité une assistance respiratoire d’urgence. Il faut inclure la déficience en inhibiteur de C1 estérase dans le diagnostic différentiel à établir dans les cas d’œdème des voies respiratoires et se familiariser avec le traitement prophylactique et urgent qu’ils exigent.
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Supported in part by the Department of Anesthesiology, Toronto Western Hospital, University Health Network, University of Toronto, Toronto, Canada.
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Wong, D.T., Gadsden, J.C. Acute upper airway angioedema secondary to acquired C1 esterase inhibitor deficiency: a case report. Can J Anesth 50, 900–903 (2003). https://doi.org/10.1007/BF03018736
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DOI: https://doi.org/10.1007/BF03018736