Journal of Cutaneous Medicine and Surgery

, Volume 8, Issue 6, pp 442–445

Kikuchi–Fujimoto's Necrotizing Lymphadenitis in Association with Discoid Lupus Erthematosus: A Case Report

  • Shane G. Silver
  • H. Chih-ho Hong
  • Patricia T. Ting
  • Nigel J. Ball
Case Report

Abstract

Background

Kikuchi–Fujimoto's necrotizing lymphadenitis (KFNL) is a rare, benign, self-limited condition characterized by constitutional symptoms, lymphadenopathy, and skin lesions.

Objective

We report a case of KFNL in a 43-year-old East Indian woman with a ten-year history of discoid lupus erythematosus (DLE) of the scalp and a three-month history of a erythematous plaque on the left nasal bridge, cervical lymphadenopathy, and fever. Skin biopsy samples were taken from the face and lymph node.

Results

Histopathological examination of the skin revealed a mixed infiltrate of inflammatory cells, nuclear dust, and histiocytes phagocytosing nuclear debris in the reticular dermis. The lymph node showed interfollicular liquefactive necrosis, immunoblasts, and a similar cellular infiltrate as the skin. The non-necrotic areas demonstrated follicular hyperplasia. These pathological changes are associated with a diagnosis of KFNL.

Conclusions

KFNL is reported in association with systemic lupus erythematosus, but only two other cases of systemic KFNL in association with DLE exist in the literature. This case is unique in that the patient presented with cutaneous and systemic KFNL in the setting of longstanding DLE.

Sommaire

Antécédents

La maladie de Kikuchi–Fujimoto, ou lymphadénite histiocytaire nécrosante, est une maladie rare, bénigne et résolutive, qui se caractérise par des symptômes constitutionnels, une adénopathie et des lésions cutanées.

Objectifs

Nous rapportons un cas de lymphadénite histiocytaire nécrosante chez une femme de 43 ans, originaire des Indes orientales, ayant un lupus érythémateux discoïde du cuir chevelu depuis dix ans et présentant, depuis trois mois, une plaque érythémateuse sur la voûte nasale gauche, une adénopathie cervicale et de la fièvre. Des échantillons de biopsie ont été prélevés du visage et des ganglions lymphatiques.

Résultats

L'examen histopathologique de la peau a révélé un infiltrat mixte de cellules inflammatoires, de poussière nucléaire et de phagocytes de débris nucléaires dans le derme réticulaire. Le ganglion lymphatique a montré une nécrose liquéfiante interfolliculaire, des immunoblastes et un infiltrat cellulaire similaire à la peau. Les zones non nécrosées ont présenté une hyperplasie folliculaire. Ces changements pathologiques sont associés à un diagnostic de la maladie de Kikuchi-Fujimoto.

Conclusion

La maladie de Kikuchi–Fujimoto est rapportée en présence d'un lupus érythémateux discoïde. Deux autres cas seulement ont été décrits dans les publications spécialisées. Le présent cas est unique du fait que la lymphadénite histiocytaire nécrosante s'est déclarée en présence d'un lupus érythémateux discoïde de longue date.

References

  1. 1.
    Kikuchi, M. 1972Lymphadenitis showing focal reticulum cervical hyperplasia with nuclear debris and phagocytesActa Hematol Jpn35379380Google Scholar
  2. 2.
    Fujimoto, Y, Kojima, Y, Yamaguchi, K. 1972Cervical subacute necrotizing lymphadenitisNaika30920927Google Scholar
  3. 3.
    Norris, AH, Krasinskas, AM, Salhany, KE,  et al. 1996Kikuchi–Fujimoto disease: a benign cause of fever and lymphadenopathyAm J Med101401405CrossRefPubMedGoogle Scholar
  4. 4.
    Lopez, C, Oliver, M, Olavarria, R,  et al. 2000Kikuchi–Fujimoto necrotizing lymphadenitis associated with cutaneous lupus erythematosus: a case reportAm J Dermatopathol22328333PubMedGoogle Scholar
  5. 5.
    Lecoules, S, Michel, M, Zarrouk, V,  et al. 2003[Recurrent Kikuchi's disease in a patient with discoid lupus]Rev Med Interne24613616PubMedGoogle Scholar
  6. 6.
    Biasi, D, Caramaschi, P, Carletto, A,  et al. 1996Three clinical reports of Kikuchi's lymphadenitis combined with systemic lupus erythematosusClin Rheumatol158183PubMedGoogle Scholar
  7. 7.
    Eisner, MD, Amory, J, Mullaney, B,  et al. 1996Necrotizing lymphadenitis associated with systemic lupus erythematosusSemin Arthritis Rheum26477482CrossRefPubMedGoogle Scholar
  8. 8.
    Lin, HC, Su, CY, Huang, CC,  et al. 2003Kikuchi's disease: a review and analysis of 61 casesOtolaryngol Head Neck Surg128650653CrossRefPubMedGoogle Scholar
  9. 9.
    Quintas–Cardama, A, Fraga, M, Cozzi, SN,  et al. 2003Fatal Kikuchi–Fujimoto disease: the lupus connectionAnn Hematol82186188CrossRefPubMedGoogle Scholar
  10. 10.
    Yen, A, Fearneyhough, P, Raimer, SS,  et al. 1997EBV-associated Kikuchi's histiocytic necrotizing lymphadenitis with cutaneous manifestationsJ Am Acad Dermatol36342346PubMedGoogle Scholar
  11. 11.
    Jang, YJ, Park, KH, Seok, HJ. 2000Management of Kikuchi's disease using glucocorticoidJ Laryngol Otol114709711CrossRefPubMedGoogle Scholar
  12. 12.
    Blewitt, R, Kumar, S, Abraham, J. 2000Recurrence of Kikuchi's lymphadenitis after 12 yearsJ Clin Pathol53157158CrossRefPubMedGoogle Scholar
  13. 13.
    Dorfman, RF, Berry, GJ. 1988Kikuchi's histiocytic necrotizing lymphadenitis: an analysis of 108 cases with emphasis on differential diagnosisSemin Diagn Pathol5329345PubMedGoogle Scholar
  14. 14.
    Spies, J, Foucar, K, Thompson, CT,  et al. 1999The histopathology of cutaneous lesions of Kikuchi's disease (necrotizing lymphadenitis): a report of five casesAm J Surg Pathol2310401047CrossRefPubMedGoogle Scholar
  15. 15.
    Pileri, SA, Facchetti, F, Ascani, S,  et al. 2001Myeloperoxidase expression by histiocytes in Kikuchi's and Kikuchi-like lymphadenopathyAm J Pathol159915924PubMedGoogle Scholar
  16. 16.
    Felgar, RE, Furth, EE, Wasik, MA,  et al. 1997Histiocytic necrotizing lymphadenitis (Kikuchi's disease): in situ end-labeling, immunohistochemical, and serologic evidence supporting cytotoxic lymphocyte-mediated apoptotic cell deathMod Pathol10231241PubMedGoogle Scholar
  17. 17.
    Cho, KJ, Lee, SS, Khang, SK. 1996Histiocytic necrotizing lymphadenitis. A clinico-pathologic study of 45 cases with in situ hybridization for Epstein–Barr virus and hepatitis B virusJ Korean Med Sci11409414PubMedGoogle Scholar

Copyright information

© Springer Science+Business Media, Inc. 2005

Authors and Affiliations

  • Shane G. Silver
    • 1
    • 2
  • H. Chih-ho Hong
    • 1
  • Patricia T. Ting
    • 3
  • Nigel J. Ball
    • 4
  1. 1.Division of DermatologyUniversity of British ColumbiaVancouverCanada
  2. 2.Division of DermatologyUniversity of ManitobaWinnipegCanada
  3. 3.University of Calgary Medical SchoolCalgaryCanada
  4. 4.Department of PathologyUniversity of British ColumbiaVancouverCanada

Personalised recommendations